切换至 "中华医学电子期刊资源库"

中华肺部疾病杂志(电子版) ›› 2019, Vol. 12 ›› Issue (02) : 241 -243. doi: 10.3877/cma.j.issn.1674-6902.2019.02.029

所属专题: 经典病例 经典病例 文献

病例报告

反复气胸伴双肺弥漫性囊性病变1例
孙宛君1, 高梦茹2, 费广茹3, 韦炜4, 胡晓文3,()   
  1. 1. 230001 合肥,安徽医科大学附属省立医院呼吸与危重症学科
    2. 241002 芜湖,皖南医学院
    3. 230001 合肥,中国科学技术大学附属第一医院(安徽省立医院)呼吸与危重症医学科
    4. 230001 合肥,中国科学技术大学附属第一医院(安徽省立医院)医学影像科
  • 收稿日期:2018-10-08 出版日期:2019-04-20
  • 通信作者: 胡晓文
  • 基金资助:
    国家重点研发计划"罕见病临床队列研究"(2016YFC0901502)

One case report: Recurrent pneumothorax with diffuse cystic lesions of both lungs

Wanjun Sun1, Mengru Gao2, Guangru Fei3   

  • Received:2018-10-08 Published:2019-04-20
引用本文:

孙宛君, 高梦茹, 费广茹, 韦炜, 胡晓文. 反复气胸伴双肺弥漫性囊性病变1例[J]. 中华肺部疾病杂志(电子版), 2019, 12(02): 241-243.

Wanjun Sun, Mengru Gao, Guangru Fei. One case report: Recurrent pneumothorax with diffuse cystic lesions of both lungs[J]. Chinese Journal of Lung Diseases(Electronic Edition), 2019, 12(02): 241-243.

图1 2016年5月16日胸部CT示右侧气胸,双肺多发囊性病变
图2 2016年11月2日胸部CT示双肺散在多发囊性病变
图3 患者家族遗传谱中母亲左侧复发气胸及舅舅左侧气胸病史
表1 弥漫性囊性肺病临床和影像学特点
1
Dal Sasso AA, Belém LC, Zanetti G, et al. Birt-Hogg-Dubé syndrome State-of-the-art review with emphasis on pulmonary involvement[J]. Respir Med, 2015, 109(3):289-296.
2
Gupta N, Kopras EJ, Henske EP, et al. Spontaneous Pneumothoraces in Patients with Birt-Hogg-Dubé Syndrome[J]. Ann Am Thorac Soc, 2017, 14(5):706-713.
3
Birt AR, Hogg GR, Dubé WJ. Hereditary multiple fibrofolliculomas with trichodiscomas and acrochordons[J]. Archives Dermatol, 1977, 113(12):1674-1677.
4
Liu Y, Xu Z, Feng R, et al. Clinical and genetic characteristics of chinese patients with Birt-Hogg-Dubé syndrome[J]. Orphanet J Rare Dis, 2017, 12(1):104.
5
Schmidt LS, Warren MB, Nickerson ML, et al. Birt-Hogg-Dubé syndrome,a genodermatosis associated with spontaneous pneumothorax and kidney neoplasia, maps to chromosome 17p112[J]. Am J Hum Genet, 2001, 69(4):876-882.
6
Nickerson ML, Warren MB, Toro JR, et al. Mutations in a novel gene lead to kidney tumors, lung wall defects, and benign tumors of the hair follicle in patients with the Birt-Hogg-Dubé syndrome[J]. Cancer cell, 2002, 2(2):157-164.
7
Schmidt LS, Linehan WM. FLCN: The causative gene for Birt-Hogg-Dubé syndrome[J]. Gene, 2018, 640:28-42.
8
Tong Y, Schneider JA, Coda AB, et al. Birt-Hogg-Dubé Syndrome: A Review of Dermatological Manifestations and Other Symptoms[J]. Am J Clin Dermatol, 2018, 19(1):87-101.
9
Murakami Y, Wataya-Kaneda M, Tanaka M, et al. Two Japanese cases of birt-hogg-dubé syndrome with pulmonary cysts, fibrofolliculomas, and renal cell carcinomas[J]. Case Rep Dermatol, 2014, 6(1):20-28.
10
Gupta S, Kang HC, Ganeshan DM, et al. Diagnostic approach to hereditary renal cell carcinoma[J]. AJR. Am J Roentgenol, 2015, 204(5):1031-1041.
11
Schmidt LS, and Linehan WM. Molecular genetics and clinical features of Birt-Hogg-Dubé syndrome[J]. Nat Rev Urol, 2015, 12(10):558-569.
12
Furuya M, Yao M, Tanaka R, et al. Genetic, epidemiologic and clinicopathologic studies of Japanese Asian patients with Birt-Hogg-Dubé syndrome[J]. Clin Genet, 2016, 90(5):403-412.
13
Tobino K, Hirai T, Johkoh T, et al. Differentiation between Birt-Hogg-Dubé syndrome and lymphangioleiomyomatosis: quantitative analysis of pulmonary cysts on computed tomography of the chest in 66 females[J]. Eur J Rradiol, 2012, 81(6):1340-1346.
14
Sasso AAD, Zanetti G, Souza CA, et al. High resolution computed tomography of the chest in the evaluation of patients with Birt-Hogg-Dubé syndrome[J]. Rev Port Pneumol, 2017, 23(3):162-164.
15
Lee JE, Cha YK, Kim JS, et al. Birt-Hogg-Dubé syndrome: characteristic CT findings differentiating it from other diffuse cystic lung diseases[J]. Diagn Interv Radiol, 2017, 23(5):354-359.
16
Ha D, Yadav R, Mazzone PJ. Cystic lung disease: systematic, stepwise diagnosis[J]. Cleve Clin J Med, 2015, 82(2):115-127.
17
Johannesma PC, Reinhard R, Kon Y, et al. Prevalence of Birt-Hogg-Dubé syndrome in patients with apparently primary spontaneous pneumothorax[J]. Eur Respir J, 2015, 45(4):1191-1194.
18
Gupta N, Sunwoo BY, Kotloff RM. Birt-Hogg-Dubé Syndrome[J]. Clin Chest Med, 2016, 37(3):475-486.
19
何凤珍,孙明文,张德刚,等. BHD综合征与自发性气胸关系的研究进展[J]. 临床肺科杂志,2018, 23(02):352-355.
20
Ebana H, Otsuji M, Mizobuchi T, et al. Pleural Covering Application for Recurrent Pneumothorax in a Patient with Birt-Hogg-Dubé Syndrome[J]. Ann Thorac Cardiovasc Surg, 2016, 22(3):189-192.
[1] 张霞, 王立波, 吴盛正, 冯聪, 吴东东, 吕发勤, 黎檀实. 超声诊断创伤性气胸的实验研究[J]. 中华医学超声杂志(电子版), 2019, 16(12): 967-971.
[2] 宋方敏, 李姗, 雷旭, 李健, 杨靖, 杜卫星, 李芳, 李金科, 谭华炳. 以液气胸为主要表现的肺吸虫病误诊一例[J]. 中华实验和临床感染病杂志(电子版), 2020, 14(05): 437-439.
[3] 叶垚坤, 姜家锁, 叶靖, 张丽莎, 蒋巧会, 丁贵苏, 闵凌峰. 基于CT的影像组学评估自发性气胸患者的预后[J]. 中华肺部疾病杂志(电子版), 2023, 16(02): 185-189.
[4] 池保安, 李叙, 王志华, 潘伟, 魏小东. 单孔胸腔镜辅助小切口内固定治疗多发肋骨骨折合并血气胸的临床分析[J]. 中华肺部疾病杂志(电子版), 2022, 15(06): 813-815.
[5] 于文江, 曹海伦, 岳志, 李剑桥, 段熊松, 王彬. 高频超声引导下造影定位内固定对多发肋骨骨折合并血气胸分析[J]. 中华肺部疾病杂志(电子版), 2021, 14(05): 635-637.
[6] 韩焱楠, 李春磊, 李民华. 单孔胸腔镜手术治疗自发性气胸患者术后血气指标及生活质量的影响[J]. 中华肺部疾病杂志(电子版), 2021, 14(04): 459-461.
[7] 彭焕芝, 唐丽丽, 刘权兴, 周东, 刘晓青. 改良型胸腔穿刺装置在气胸急救中的临床应用[J]. 中华肺部疾病杂志(电子版), 2021, 14(03): 370-372.
[8] 金俊余, 周军, 刘佳琳, 卓文磊. 多种固定方式4D-CT引导下经皮肺穿刺活检在肺癌诊断中的应用[J]. 中华肺部疾病杂志(电子版), 2019, 12(05): 621-624.
[9] 孙姜华, 肖楠, 王梦圆, 史青苗. 射频消融术治疗肺黏液表皮样癌并发血气胸一例[J]. 中华介入放射学电子杂志, 2019, 07(01): 85-87.
[10] 尹飞, 殷茵, 黄文生, 张军航, 李昀. 胸膜外气肿误诊为气胸1例并文献复习[J]. 中华胸部外科电子杂志, 2020, 07(04): 268-270.
[11] 施庆彤, 包阳, 刁亚利. 双侧大量自发性气胸1例并文献复习[J]. 中华胸部外科电子杂志, 2020, 07(02): 122-126.
[12] 王庆淮, 谭宁. 微创快速康复外科技术在治疗原发性自发性气胸中的应用进展[J]. 中华胸部外科电子杂志, 2018, 05(04): 243-247.
[13] 赵杰, 李杰, 刘鑫, 黄龙, 李元勋, 伍火志. 肺淋巴管肌瘤病一例报告及文献复习[J]. 中华胸部外科电子杂志, 2018, 05(01): 62-64.
[14] 任占良, 张泳, 任小朋. 单孔与三孔胸腔镜手术治疗自发性气胸合并肺大疱的疗效分析[J]. 中华胸部外科电子杂志, 2018, 05(01): 26-31.
[15] 张雷, 祝鑫海, 夏燕飞. 保留自主呼吸非气管插管麻醉在中老年患者肺大疱切除术中的应用[J]. 中华老年病研究电子杂志, 2019, 06(03): 29-33.
阅读次数
全文


摘要